病例报告 Open Access
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世界华人消化杂志. 2019-08-28; 27(16): 1035-1040
在线出版日期: 2019-08-28. doi: 10.11569/wcjd.v27.i16.1035
外伤后以囊内出血为首发症状的胃囊肿一例及文献回顾
吴川林, 汝贝贝, 侯国方, 徐铂然, 杜祖超, 孙备, 白雪巍
吴川林, 汝贝贝, 侯国方, 徐铂然, 杜祖超, 孙备, 白雪巍, 哈尔滨医科大学附属第一医院胰胆外科 黑龙江省哈尔滨市 150000
吴川林, 研究生, 主要从事普外科相关疾病的研究.
ORCID number: 吴川林 (0000-0001-9484-9037); 白雪巍 (0000-0001-7096-492X).
基金项目: 国家自然科学基金资助项目, No. 81470887.
作者贡献分布: 本文写作由吴川林完成; 汝贝贝、侯国方、徐铂然及杜祖超参与资料收集和整理; 孙备与白雪巍审校.
通讯作者: 白雪巍, 副教授, 副主任医师, 150000, 黑龙江省哈尔滨市南岗区邮政街33号, 哈尔滨医科大学附属第一医院胰胆外科. baixuewei78@outlook.com
电话: 0451-85555734
收稿日期: 2019-05-08
修回日期: 2019-06-27
接受日期: 2019-08-02
在线出版日期: 2019-08-28

背景

胃囊肿(gastric duplication cysts, GDCs)是一种特殊的消化道囊肿, 多发于婴幼儿时期, 囊肿壁与胃壁相似, 主要含有胃黏膜和平滑肌组织.

病例概述

本文报道1例GDCs囊内出血病例.本例患者外伤后突发腹部剧烈疼痛,结合其病史及相关检查术前曾误诊为肝囊肿囊内出血,术中探查发现囊肿基底部位于胃大弯侧.

结论

GDCs临床症状不典型, 易误诊, 其术前诊断主要依据影像学检查, 以手术治疗为主.

关键词: 胃囊肿; 出血; 诊断; 手术治疗; 病例报告

核心提要: 胃囊肿作为一种罕见的消化道疾病, 多发于婴幼儿时期, 囊肿壁与胃壁相似, 主要含有胃黏膜和平滑肌组织.其临床症状不典型, 易误诊, 其术前诊断主要依据影像学检查, 以手术治疗为主.
引文著录: 吴川林, 汝贝贝, 侯国方, 徐铂然, 杜祖超, 孙备, 白雪巍. 外伤后以囊内出血为首发症状的胃囊肿一例及文献回顾. 世界华人消化杂志 2019; 27(16): 1035-1040
Gastric duplication cyst with internal hemorrhage after trauma: A case report and literature review
Chuan-Lin Wu, Bei-Rei Ru, Guo-Fang Hou, Bo-Ran Xu, Zu-Chao Du, Bei Sun, Xue-Wei Bai
Chuan-Lin Wu, Bei-Rei Ru, Guo-Fang Hou, Bo-Ran Xu, Zu-Chao Du, Bei Sun, Xue-Wei Bai, Department of Pancreatic and Biliary Surgery, the First Affiliated Hospital of Harbin Medical University, Harbin 150000, Heilongjiang Province, China
Supported by: National Natural Science Foundation of China, No. 81470887.
Corresponding author: Xue-Wei Bai, Associate Professor, Associate Chief Physician, Department of Pancreatic and Biliary Surgery, the First Affiliated Hospital of Harbin Medical University, 33 Youzheng Street, Nangang District, Harbin 150000, Heilongjiang Province, China. baixuewei78@outlook.com
Received: May 8, 2019
Revised: June 27, 2019
Accepted: August 2, 2019
Published online: August 28, 2019

BACKGROUND

Gastric duplication cyst (GDC) is a special type of digestive tract cyst, which occurs mostly in infants and young children. The cyst wall is similar to the stomach wall and mainly consists of gastric mucosa and smooth muscle tissue.

CASE SUMMARY

Here we report a case of GDC with internal hemorrhage. This patient had severe abdominal pain after trauma. Based on her medical history and related examinations, she was misdiagnosed with hepatic cyst with internal hemorrhage. Intraoperative exploration revealed that the base of the cyst was located on the large curved side of the stomach.

CONCLUSION

The clinical symptoms of GDC are untypical, and it is easy to misdiagnose. The preoperative diagnosis is mainly based on imaging examination and surgery is the main therapy method.

Key Words: Gastric duplication cyst; Hemorrhage; Diagnosis; Surgery; Case report
0 引言

胃囊肿, 又称胃重复囊肿(gastric duplication cysts, GDCs), 是一种特殊类型的消化道囊肿.囊肿壁和胃壁相似, 存在肌层、黏膜层和腺体, 并可分泌胃液. 本院收治的1例GDCs患者, 因其外伤后突发腹痛, 误诊为"肝囊肿囊内出血"行手术治疗, 术中明确诊断. 在反思此病例的诊治过程并查阅相关文献后, 我们小结如下,希望有助于提高这种罕见疾病的临床诊断及治疗.

1 病例报告

患者, 女, 55岁, 因外伤后上腹部持续性疼痛3 h急诊入院.入院后疼痛无缓解, 无恶心、呕吐, 无呕血、黑便. 查体: 右上腹饱满,可触及质软肿物, 触痛明显.血常规、肝功、肾功等实验室检查未见明显异常. 腹部超声示: 肝胰间可见大小约12 cm×12 cm囊性无回声区, 其间可见分隔, 囊内回声不均. 腹部电子计算机断层扫描(computed tomography, CT)示: 右侧中上腹肝胃之间巨大不规则肿物, 边界清楚, 病灶内密度均匀; 但与患者8 mo前曾诊断为"肝囊肿"的CT片进行对比, 发现囊肿体积增大、囊液密度增高(图1). 病人近一年内胃镜检查报告正常, 自述"肝囊肿"病史多年.

图1
图1 腹部电子计算机断层扫描前后变化. A、B: 8 mo前平扫电子计算机断层扫描(computed tomography, CT)检查可见右上腹肝胃间可见巨大囊性肿物(红色箭头所示); C、D: 本次平扫CT检查结果显示囊肿较8 mo前体积增大, 囊液密度增高(红色箭头所示).
2 最后诊断

根据患者病史及影像学检查诊断为肝囊肿囊内出血、局限性腹膜炎.

3 治疗

患者经非手术治疗6 h后, 症状无明显缓解, 因腹痛加剧要求手术治疗, 遂于全麻下行剖腹探查. 上腹正中切口, 入腹后发现右上腹巨大囊性肿物, 位于肝左外叶下方与胃前壁之间, 被大网膜包裹(图2A); 肿物与周围组织界限清楚, 无粘连,仔细分离后见其基底部位于胃大弯侧,呈外生性生长, 大小约14 cm×12 cm; 肿物呈多囊状, 形态饱满, 表面张力大, 囊内充满暗红色血性液体(图2B和C). 术中诊断为胃囊性占位, 更改术式为胃部分切除术, 以直线切割闭合器在胃大弯侧切除部分与肿物相连的胃组织,整块移除标本(图2D), 大弯侧断面缝合加固, 术程顺利, 耗时2 h, 出血量约50 mL.

图2
图2 术中可见腹腔巨大囊肿. A: 进腹后见巨大囊性肿物; B: 囊肿呈多房性, 囊内充满暗红色血性液体; C: 囊肿基底部与大弯侧相连; D: 将与囊肿相连的部分胃组织整块切除.
4 结果和随访

患者术后恢复顺利, 无并发症, 7 d后痊愈出院.病理回报为"GDCs"(图3). 根据术中探查及病理结果修正诊断为"GDCs囊内出血". 术后随访1年, 患者一般状态可, 无腹痛等症状.

图3
图3 术后病理检查结果. 镜下可见平滑肌组织和淋巴细胞, 其内可见血管结构(HE染色, 200×).
5 讨论

GDCs是一种罕见的消化道疾病.笔者在查阅相关文献后共收集31例GDCs病例供临床参考[1-22](表1). 其中男患13例, 女患17例.年龄为早期新生儿至73岁不等. 除4例患者无任何症状外[3,5,6,22], 其余患者均出现腹痛、呕吐等症状. 本组收集病例主要行X线、CT、磁共振成像(magnetic resonance imaging, MRI)、核素扫描及超声内镜检查术(endoscopic ultrasonography, EUS)等影像学检查. 除3例选择非手术治疗外[7,8,21], 其余27例患者均行手术治疗,术后效果满意; 其中25例术后病理为良性, 2例术后病理诊断为恶性, 分别于术后6、7 mo后出现转移[12,13]. 据相关文献报道, GDCs多发于婴幼儿期, 约67%的患者在出生后一年内即可发现[7]. 甚至在Ren等[5]报道病例中, 有1例GDCs患者通过产前检查而被发现. 目前认为GDCs是一种在胚胎时期发育不良所致的先天性疾病.关于GDCs的发病机制主要包括: 胚胎期长期憩室形成假说(the persistence of fetal gut diverticula)、持续性空泡形成假设(the persistent vacuolation theory)及脊索分裂理论(the presence of separation of endoderm and notochord), 然而这些解释都未能完美的阐述GDCs的具体发病机制[8].

表1 文献病例资料.
文献年龄性别临床表现相关检查术前诊断部位病理术式
Makhija等[1]3岁男腹痛, 咯血X线CT MRI-胃大弯胃囊肿囊肿切除
Passos等[2]38岁男腹痛X线CT MRI EUS胰腺肿物胃大弯胃黏膜囊肿切除
Gagné等[3]52岁女无CT EUS-胃底胃黏膜囊肿切除
Ladd等[4]2 mo1女呕吐X线核素扫超声Meckel憩室回肠末端胃黏膜肠切除肠吻合
Ren等[5]1 h1男流延, 呼吸困难X线超声食管闭锁胃大弯胃黏膜囊肿切除
1 d12女呕吐X线超声-贲门胃黏膜囊肿切除
26 d1女呕吐X线CT MRI超声胆总管囊肿幽门胃黏膜囊肿切除
28 d12女无X线CT MRI超声胃囊肿幽门胃黏膜囊肿切除
14岁1男呕吐X线超声胃囊肿贲门胃黏膜囊肿切除
Balakrishnan等[6]5岁1女呕吐, 腹痛CT-胃大弯胃黏膜囊肿切除
2岁1男无超声-贲门胃黏膜囊肿切除, 部分胃切除
10岁1女腹痛MRI-贲门胃黏膜囊肿切除
9岁1男呕吐, 腹痛MRI-胃小弯胃黏膜囊肿切除
12岁1男腹痛CT-胃底胃黏膜囊肿切除
Bhatti等[7]61岁男餐后恶心CT EUS胃囊肿--胃镜引导下抽吸囊液
Blinder等[8]26岁女腹痛X线胃镜---药物治疗
Yang等[9]30岁1女腹痛CT超声--胃黏膜, 胰腺组织部分胃切除
Leepalao等[10]29岁女腹痛CT-胃大弯胃黏膜, 支气管黏膜囊肿切除
Lewitowicz等[11]73岁女腹痛, 呕血, 黑便胃镜--胃黏膜胃大部切除
Barussaud等[12]67岁女体重下降, 腹部肿块CT超声--腺癌胃癌根治术
Kuraoka等[13]40岁女发热CT超声脾囊肿-腺癌胃部分切除术, 胆囊切除术
Doepker等[14]28岁女腹痛, 恶心, 呕吐CT EUS胃囊肿幽门胃黏膜, 胰腺组织胃大部切除术
Yoda等[15]24岁男餐后腹痛CT MRI EUS--胃黏膜胃大部切除术
Qinghua等[16]1 mo女呕吐, 高热超声X线-胃大弯胃黏膜囊肿切除术
Takazawa等[17]2 mo1男呕吐超声X线MRI胃囊肿胃大弯胃黏膜囊肿切除
顾剑峰等[18]36岁男腹痛, 恶心超声阑尾切除术后残株炎回盲部肠黏膜肠切除肠吻合
廖宗源等[19]65岁男进食困难CT EUS-贲门胃囊肿近端胃切除, 胃食管吻合
钟小军等[20]8岁男胸痛X线CT神经源性肿瘤后纵膈胃囊肿囊肿切除
黄志刚等[21]39岁女腹痛CT超声EUS胃囊肿--胃镜引导下抽吸囊液
万厚民等[22]71岁女无CT超声-胃小弯纤毛柱状上皮, 平滑肌囊肿切除
1腹腔镜手术;
2产前发现. CT: 电子计算机断层扫描; MRI: 磁共振成像; EUS: 超声内镜检查术.

GDCs囊壁与胃壁相似,主要含有胃黏膜和平滑肌组织,甚至还存在胰腺和支气管黏膜等其他组织[9,10,14,22]. Ren等[5]认为GDCs在病理学上具有以下特点: (1) GDCs壁与胃壁相连; (2) GDCs周围覆以平滑肌组织; (3) GDCs与胃肠道存在共同的血液供应; (4) GDCs与消化道相邻, 囊腔与消化道管腔存在着相通或相互隔离的关系. 根据最后一点可将GDCs分为管型GDCs和球型GDCs,囊肿腔与胃腔相通者则称为管型GDCs, 与胃腔互不相通者则称为球型GDCs. GDCs主要发生于胃大弯处, 而发生于胃小弯、贲门、幽门等其他部位则相对少见[8]. 此外, GDCs还可发生于小肠、结肠和纵膈等胃外组织器官内. 本次报道病例即为发生于胃大弯处的球型GDCs, 其镜下可见平滑肌等组织.

临床上, GDCs的症状无明显特异性,主要与囊肿大小及部位相关. GDCs较小时, 患者可无任何症状,或者出现轻微的腹部不适, 而囊肿逐渐增大后可引起机械性梗阻或压迫症状. 当囊肿发生于食管时可导致进食困难, 甚至可压迫呼吸道引起呼吸困难等症状; 若囊肿发生于胃内, 患者可出现恶心、呕吐、腹痛、腹胀、食欲不振及消化不良等症状; 发生于小肠及结肠内的GDCs则可导致机械性梗阻.有时囊腔内压力过大而导致囊肿破裂出血时, 患者可表现为消化道大出血等症状[11]. 本次病例报道中, 患者因囊内出血囊腔压力过大而出现腹部持续性剧烈疼痛, 此时亦存在囊肿破裂出血的风险. 此外, GDCs的并发症还包括: 感染、出血、溃疡、穿孔、瘘道形成, 甚至癌变. 如Barussaud等[12]和Kuraoka等[13]报道的两例病例中, 术后病理回报均为腺癌.本组资料中GDCs的恶变率为6%, 应引起外科医生的重视, 如病人一般状态良好、无明确手术禁忌征, 手术治疗是一种积极稳妥的选择.

上消化道造影、CT、MRI、核素扫描、超声、内镜和EUS等影像学方法有助于GDCs的术前诊断.由于管型GDCs与胃腔相通,上消化道造影可能是发现管型GDCs最便捷的检查. 在Blinder等[8]报道病例中, 患者正是通过上消化道造影检查而被诊断为管型GDCs. 然而, 对于球型GDCs而言, CT的作用则显得尤为重要, 它不仅可以发现囊肿, 还能评估囊肿的大小以及与周围脏器的关系[23]. 而且CT检查能够根据囊液的CT值判断出囊内情况, 在本病例中, 正是经过对比患者两次的CT检查结果而发现囊内出血. 由于胃黏膜能特异性摄取和分泌99mTcO4-, 核医学影像表现为异位胃黏膜部位出现异常放射性浓聚, 据此可检出GDCs的异位胃黏膜, 因此核素扫描检查对于GDCs具有特殊的诊断意义[24]. 此外,由于EUS能够清晰地分辨出消化道管壁的各个层次, 较准确地判断出其病变部位, 并根据病变部位的回声性质对其作出诊断, 尤其是在鉴别诊断消化道壁内和壁外病变时具有重要意义. EUS引导下还能对囊肿行细针穿刺活检确定囊肿壁性质. 因此在诊断GDCs时, EUS具有较高的诊断价值.然而, 由于GDCs缺乏特异性的临床症状及体征, 当其生长较大且对周围组织器官产生推挤和压迫时, 单纯依靠术前影像学诊断方法很难准确判断出其起源, 有时容易误诊为肝囊肿、淋巴管囊肿、胰腺囊性肿物、胆总管囊肿和脾脏囊肿等常见的腹腔囊性疾病[2,5,13]. 本例患者由于急诊入院, 未能完善EUS检查, 仅根据术前CT检查结果而误诊为肝囊肿囊内出血.

随着囊液的不断分泌, GDCs逐渐增大, 可出现相应的临床症状, 如未及时治疗, 可诱发感染、穿孔、出血等严重并发症, 甚至癌变[12,13]. 如病人一般状态良好、无明确的手术禁忌征,应积极地进行外科干预. 治疗方法包括: 内镜下穿刺引流、腹腔镜或胸腔镜探查和开放性的手术治疗. 内镜下穿刺引流损伤最小, 适合年老体弱或暂时无法耐受手术的病人, 可通过引流缓解GDCs造成的压迫或梗阻症状, 但存在引流不畅、囊肿继续生长或癌变的风险. 腹腔镜或胸腔镜探查不仅可以明确诊断, 还可以对一些解剖结构清晰、体积较小的GDCs病灶直接进行切除; 主要应用于儿童期及青少年阶段发现的GDCs的治疗. 而对于一些囊肿体积较大、已经出现相关并发症或不排除病灶已经癌变的患者, 传统的开腹手术比较积极、稳妥; 能够最大限度的保留脏器功能,避免毗邻脏器的损伤, 根据术中病理结果适时行根治性手术, 并降低胃漏、肠漏、胰瘘、胆漏和腹腔感染等术后并发症.

6 结论

GDCs外伤后发生囊内出血在消化道囊性疾病中十分罕见. 希望借此病例报道和相关文献分析, 能够提高消化外科医生对GDCs的诊断意识, 减少此类疾病的误诊. 我们建议在明确GDCs诊断后, 应选择适当方式进行积极的外科干预.

学科分类: 胃肠病学和肝病学

手稿来源地: 黑龙江省

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编辑:崔丽君 电编:刘继红

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